頜面部靜脈畸形伴靜脈石病例報告
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靜脈畸形是一種血管結構異常的先天性疾病，其發病緩慢，若位于面深部，則不易被發現；當機體免疫力下降或合并感染時可出現局部腫大、疼痛等癥狀。靜脈石是由于血流動力學改變，血液在血管內形成血栓，血栓進一步鈣化而形成的。唾液腺結石病是唾液腺好發疾病之一，常表現為局部腫脹，進食后尤為明顯，其主要發生部位為下頜下腺，其次為腮腺。伴有靜脈石的靜脈畸形發生在下頜下區或腮腺區時，較易誤診為唾液腺結石病。本文報道2例頜面部靜脈畸形伴靜脈石的病例，以探討其與唾液腺結石病的鑒別診斷及治療。
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1.病例資料
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病例1：患者女，21歲，以“右側下頜下區進食后反復腫脹2個月”為主訴于2019-07-22來我院就診。患者2個月前發現右側下頜下區反復腫脹，進食后尤為明顯，停止進食后緩慢消退，曾口服消炎藥未見明顯好轉。
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專科檢查：患者面型基本對稱，開口度及開口型正常，右側下頜下區略腫脹，可觸及腺體區一直徑約2 cm大小包塊，其質地中等偏韌、無活動度、無觸痛。口內見右側口底黏膜輕度紅腫，擠壓右側下頜下腺，可見導管口有少量溢膿，沿右側下頜下腺導管走行方向從后向前行雙手雙合診，未觸及明顯結節。影像檢查：錐形束CT示右側下頜下區約位于下頜角水平，可見一類圓形高密度影像，直徑約0.5 cm（圖1）。
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臨床初步診斷：唾液腺結石病（右側下頜下腺導管內結石）。擬采取術式：唾液腺內鏡輔助下右側下頜下腺導管結石取出術。治療：患者麻醉后，局部消毒，于右側下頜下腺導管開口處置入唾液腺內鏡，緩慢移動唾液腺內鏡探查，未發現明顯結石影像。于右側下頜下區腫脹區域進行穿刺，抽出約5 mL新鮮血液，則修訂診斷為右側下頜下區靜脈畸形伴靜脈石。行電化學治療聯合硬化劑局部注射治療，即局部麻醉后，使用雙極電化學治療儀處理病變，再局部注射平陽霉素8 mg。術后常規抗炎治療，局部加壓包扎。隨訪：患者于術后1、3個月進行復查，下頜下區腫脹消失，且無復發。
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病例2：患者女，34歲，以“左側腮腺區反復腫脹3年余”為主訴于2019-12-18來我院就診。患者3年前發現左側腮腺區反復腫脹，勞累或進食后腫脹更為明顯，自服消炎藥后腫脹略好轉，并緩慢消退。曾于2019-12-17在他院行超聲檢查，檢查結果為左側面部高回聲團，提示可能為腮腺導管內結石。為明確診斷來我院就診。專科檢查：患者面型不對稱，左側面部稍腫脹，左側腮腺區可觸及類圓形結節，直徑約0.5 cm，擠壓腺體可見少量唾液從腮腺導管口溢出。
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影像檢查：增強CT 示左側腮腺區腫大，其內可見數個大小不等的高亮信號影像（圖2a）；MRI示左側腮腺區大面積高亮信號影像（圖2b）。臨床初步診斷：左側腮腺區靜脈畸形伴靜脈石。遂于腫脹區進行穿刺，抽出約4 mL新鮮血液，故確定診斷為左側腮腺區靜脈畸形伴靜脈石。治療：局部麻醉后，使用單極電化學治療儀治療病變，完成后局部注射平陽霉素8 mg。
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2.討論
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唾液腺結石病是唾液腺常見疾病，80% ~ 90%發生于下頜下腺，其次是腮腺，偶見于上唇及頰部的小唾液腺，舌下腺罕見。唾液腺結石病與多種因素有關，如口腔內pH值的改變、脫水、食物殘渣或異物落入唾液腺導管等。結石的發生部位多在唾液腺導管后部，當唾液腺導管內結石直徑>15 mm或質量>1 g時，稱其為巨大涎石［5-6］。當結石較小時，患者常無癥狀，在唾液大量分泌時有自行排出的可能；但當結石較大或較多并阻塞導管時，患者表現為局部腫脹、疼痛、唾液腺導管膨脹等，則需盡快手術治療。
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目前，唾液腺結石病的手術治療方法主要包括：（1）若結石位于唾液腺主導管內，且直徑小于4 mm，可采用唾液腺內鏡輔助下唾液腺導管內結石取出術；（2）若結石位于唾液腺腺體內，則需做面部或下頜下區切口取出結石，嚴重者甚至需摘除部分唾液腺。血管畸形是一種先天性疾病，是由于血管結構發生異常導致，屬于良性病變，其通常生長緩慢。靜脈石是由于血流動力學的改變，在血管內形成血栓，血栓進一步鈣化而形成的。
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靜脈畸形伴靜脈石一般無明顯癥狀，只有當患者免疫力低下或勞累時，容易繼發感染，局部可出現腫脹、疼痛等癥狀；當炎癥消退后癥狀可有所緩解。而發生于唾液腺的血管畸形最常見于腮腺（85.1%），其臨床癥狀與唾液腺結石病相似，但兩者的治療方法存在很大的差別。對于血管畸形的治療，可包括局部硬化劑注射或電化學聯合硬化劑注射等方法。我院使用電化學治療聯合硬化劑局部注射治療，取得了滿意的療效。
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電化學治療是在瑞典學者Nordenstrom 提出的生物性閉合電路的基礎上建立起來的，其治療血管畸形的基本原理是通電后在血管瘤腔內形成一定強度的生物電場，通過電滲、電解、電泳等作用，使細胞間離子濃度發生變化，導致電解質紊亂、酸堿失衡，使局部發生電生理、電化學改變，最終造成蛋白質凝固及病變組織變性和壞死。平陽霉素是一種硬化劑，其治療血管畸形的原理是影響快速分裂細胞的G2和S期，引起單鏈DNA斷裂。平陽霉素注射后內皮細胞腫脹、內膜空泡化停止，使血管壁逐漸增厚、管腔變窄，最終管腔閉塞。
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本文報道的2例頜面部靜脈畸形伴靜脈石病例，其臨床表現均與唾液腺結石病相似，由此提示臨床醫生在遇到此類患者時，除了詳細詢問病史及進行全面的專科檢查外，輔助檢查也是至關重要的。
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（1）影像學檢查方面，在X 線片和CT 影像中，靜脈畸形表現為低密度影像，與周圍正常組織區別不明顯，而唾液腺結石和靜脈石均表現為高密度影像，故兩者較難鑒別；在靜脈畸形伴靜脈石的MRI影像中，可發現高亮信號影像，其可能與迂曲、擴張的異常血管內滯留的血液和自由水增多有關，可與唾液腺結石病鑒別。
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（2）穿刺亦可作為一種有效的輔助檢查手段，靜脈畸形穿刺可抽出新鮮血液；而唾液腺結石病通常不能穿刺出液體，或僅有少量唾液。
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（3）采用唾液腺內鏡輔助檢查，可直接觀察到唾液腺導管的管腔結構、結石、異物及息肉等，并可與治療方法相結合，達到更好的療效；但當結石位于腺體內時，不可通過此方法確診。靜脈畸形伴靜脈石與唾液腺結石病雖有相似的臨床表現，但治療方法完全不同，因此正確的術前診斷尤為重要。臨床醫生需掌握兩者的鑒別診斷，避免治療時出現不必要的并發癥及對患者造成醫源性創傷。
